A rare case of autoimmune dysglycemia syndrome associated with systemic lupus erythematosus and dermatomyositis

Descripción del Articulo

El síndrome de disglucemia autoinmune (SDA) es una enfermedad poco frecuente que se presenta en forma de episodios de hipoglucemia e hiperglucemia y se clasifica como síndrome autoinmune a la insulina (SAI) y resistencia a la insulina tipo B (RTBI). La autoinmunidad desempeña un papel clave en la pa...

Descripción completa

Detalles Bibliográficos
Autores: Paz Ibarra, José, Concepción Zavaleta, Marcio, Quiroz Aldave, Juan Eduardo, Kcomt Lam, Mikaela, Gilvonio Huauya, Edwars, Sueldo Espinoza, Diego, Gago Cajacuri, George
Formato: artículo
Fecha de Publicación:2023
Institución:Universidad Privada Antenor Orrego
Repositorio:UPAO-Tesis
Lenguaje:inglés
OAI Identifier:oai:repositorio.upao.edu.pe:20.500.12759/57011
Enlace del recurso:https://hdl.handle.net/20.500.12759/57011
https://doi.org/10.29333/ejgm/13294
Nivel de acceso:acceso abierto
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description El síndrome de disglucemia autoinmune (SDA) es una enfermedad poco frecuente que se presenta en forma de episodios de hipoglucemia e hiperglucemia y se clasifica como síndrome autoinmune a la insulina (SAI) y resistencia a la insulina tipo B (RTBI). La autoinmunidad desempeña un papel clave en la patogenia de este trastorno, como lo demuestra la presencia de autoanticuerpos contra la insulina endógena o el receptor de insulina, y por su asociación con trastornos reumatológicos. El tratamiento suele incluir control glucémico y agentes inmunomoduladores. Informamos de un caso de una mujer de 31 años que ingresó por hipoglucemia grave. Estudios posteriores revelaron lupus eritematoso sistémico (LES) subyacente con afectación renal. Durante la hospitalización, continuó experimentando episodios de hipoglucemia en ayunas, así como episodios de hiperglucemia posprandial. La hipoglucemia asociada a una concentración sérica alta de insulina y anticuerpos antiinsulina positivos fueron compatibles con el SAI. Asimismo, la hiperglucemia y la hipoglucemia en asociación con pérdida de peso, acantosis nigricans, síndrome de ovario poliquístico y normotrigliceridemia sugirieron fuertemente TBIR, aunque la prueba de anticuerpos contra el receptor de insulina no estaba disponible en Perú. Se indicó terapia inmunosupresora y metformina, resultando en remisión del LES y ADS. Años después, el paciente presentó características de dermatomiositis, como fenómeno de Raynaud, debilidad muscular, exantema en heliotropo y enzimas musculares elevadas. Una vez más, el paciente recibió terapia inmunosupresora. El ADS es una causa infrecuente de hipoglucemia, y la coexistencia de sus dos mecanismos fisiopatológicos en un paciente con LES y desarrollo posterior de dermatomiositis es aún más rara. Nuestro caso es el primero reportado que describe esta asociación. Palabras clave: hipoglucemia, hiperinsulinismo, autoanticuerpos, lupus eritematoso sistémico, dermatomiositis, enfermedades autoinmunes
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La autoinmunidad desempeña un papel clave en la patogenia de este trastorno, como lo demuestra la presencia de autoanticuerpos contra la insulina endógena o el receptor de insulina, y por su asociación con trastornos reumatológicos. El tratamiento suele incluir control glucémico y agentes inmunomoduladores. Informamos de un caso de una mujer de 31 años que ingresó por hipoglucemia grave. Estudios posteriores revelaron lupus eritematoso sistémico (LES) subyacente con afectación renal. Durante la hospitalización, continuó experimentando episodios de hipoglucemia en ayunas, así como episodios de hiperglucemia posprandial. La hipoglucemia asociada a una concentración sérica alta de insulina y anticuerpos antiinsulina positivos fueron compatibles con el SAI. Asimismo, la hiperglucemia y la hipoglucemia en asociación con pérdida de peso, acantosis nigricans, síndrome de ovario poliquístico y normotrigliceridemia sugirieron fuertemente TBIR, aunque la prueba de anticuerpos contra el receptor de insulina no estaba disponible en Perú. Se indicó terapia inmunosupresora y metformina, resultando en remisión del LES y ADS. Años después, el paciente presentó características de dermatomiositis, como fenómeno de Raynaud, debilidad muscular, exantema en heliotropo y enzimas musculares elevadas. Una vez más, el paciente recibió terapia inmunosupresora. El ADS es una causa infrecuente de hipoglucemia, y la coexistencia de sus dos mecanismos fisiopatológicos en un paciente con LES y desarrollo posterior de dermatomiositis es aún más rara. Nuestro caso es el primero reportado que describe esta asociación. Palabras clave: hipoglucemia, hiperinsulinismo, autoanticuerpos, lupus eritematoso sistémico, dermatomiositis, enfermedades autoinmunesAutoimmune dysglycemia syndrome (ADS) is a rare condition that presents as episodes of hypoglycemia as well as hyperglycemia and is classified as insulin autoimmune syndrome (IAS) and type B insulin resistance (TBIR). Autoimmunity plays a key role in the pathogenesis ofthis disorder, as evidenced by the presence of autoantibodies against endogenous insulin or the insulin receptor, and by its association with rheumatologic disorders. Treatment usually includes glycemic control and immunomodulatory agents. We report a case of a 31-year-old woman who was admitted for severe hypoglycemia. Further workup revealed underlying systemic lupus erythematosus (SLE) with renal involvement. During hospitalization, she continued to experience episodes of fasting hypoglycemia, as well as episodes of postprandial hyperglycemia. Hypoglycemia associated with a high serum insulin concentration and positive anti-insulin antibodies were consistent with IAS. Likewise, hyperglycemia and hypoglycemia in association with weight loss, acanthosis nigricans, polycystic ovarian syndrome, and normotriglyceridemia strongly suggested TBIR, although testing for antibodies against the insulin receptor was not available in Peru. Immunosuppressive therapy and metformin were indicated, resulting in remission of SLE and ADS. Years later, the patient exhibited features of dermatomyositis, such as Raynaud’s phenomenon, muscular weakness, heliotrope exanthema, and elevated muscle enzymes. Once again, the patient received immunosuppressive therapy. ADS is an infrequent cause of hypoglycemia, and the coexistence of its two pathophysiological mechanisms in a patient with SLE and subsequent development of dermatomyositis is even more rare. Our case is the first one reported describing this association. Keywords: hypoglycemia, hyperinsulinism, autoantibodies, systemic lupus erythematosus, dermatomyositis, autoimmune diseasesPor paresapplication/pdfengMODESTUM LTDGBe-ISSN: 2516-3507info:eu-repo/semantics/openAccesshttps://creativecommons.org/licenses/by/4.0/HypoglycemiaHyperinsulinismAutoantibodiesSystemic lupus erythematosusDermatomyositisAutoimmune diseaseshttps://purl.org/pe-repo/ocde/ford#3.02.27A rare case of autoimmune dysglycemia syndrome associated with systemic lupus erythematosus and dermatomyositisinfo:eu-repo/semantics/articlereponame:UPAO-Tesisinstname:Universidad Privada Antenor Orregoinstacron:UPAOORIGINAL016-Articulo 16.pdf016-Articulo 16.pdfapplication/pdf303267https://repositorio.upao.edu.pe/backend/api/core/bitstreams/241ffd7d-e3b5-4ad1-b296-67c895ec2d60/content60a5811b9776f9649e9e31b956a1868dMD51LICENSElicense.txtlicense.txttext/plain; charset=utf-81748https://repositorio.upao.edu.pe/backend/api/core/bitstreams/d0f92fbe-a2c5-4f0a-9ae6-644887190f10/content8a4605be74aa9ea9d79846c1fba20a33MD52TEXT016-Articulo 16.pdf.txt016-Articulo 16.pdf.txtExtracted texttext/plain25695https://repositorio.upao.edu.pe/backend/api/core/bitstreams/08318069-6188-441d-8bdf-de64651c86c7/content3abaf66e5581d4959035022460739e14MD55THUMBNAIL016-Articulo 16.pdf.jpg016-Articulo 16.pdf.jpgGenerated Thumbnailimage/jpeg42945https://repositorio.upao.edu.pe/backend/api/core/bitstreams/03718845-8e84-4db6-a144-56393d493657/content57a70020b7a3e6f495a46f6523389a0bMD5620.500.12759/57011oai:repositorio.upao.edu.pe:20.500.12759/570112025-09-17 09:45:31.435https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/info:eu-repo/semantics/openAccessopen.accesshttps://repositorio.upao.edu.peRepositorio de la Universidad Privada Antenor Orregorepositorio@upoa.edu.peTk9URTogUExBQ0UgWU9VUiBPV04gTElDRU5TRSBIRVJFClRoaXMgc2FtcGxlIGxpY2Vuc2UgaXMgcHJvdmlkZWQgZm9yIGluZm9ybWF0aW9uYWwgcHVycG9zZXMgb25seS4KCk5PTi1FWENMVVNJVkUgRElTVFJJQlVUSU9OIExJQ0VOU0UKCkJ5IHNpZ25pbmcgYW5kIHN1Ym1pdHRpbmcgdGhpcyBsaWNlbnNlLCB5b3UgKHRoZSBhdXRob3Iocykgb3IgY29weXJpZ2h0Cm93bmVyKSBncmFudHMgdG8gRFNwYWNlIFVuaXZlcnNpdHkgKERTVSkgdGhlIG5vbi1leGNsdXNpdmUgcmlnaHQgdG8gcmVwcm9kdWNlLAp0cmFuc2xhdGUgKGFzIGRlZmluZWQgYmVsb3cpLCBhbmQvb3IgZGlzdHJpYnV0ZSB5b3VyIHN1Ym1pc3Npb24gKGluY2x1ZGluZwp0aGUgYWJzdHJhY3QpIHdvcmxkd2lkZSBpbiBwcmludCBhbmQgZWxlY3Ryb25pYyBmb3JtYXQgYW5kIGluIGFueSBtZWRpdW0sCmluY2x1ZGluZyBidXQgbm90IGxpbWl0ZWQgdG8gYXVkaW8gb3IgdmlkZW8uCgpZb3UgYWdyZWUgdGhhdCBEU1UgbWF5LCB3aXRob3V0IGNoYW5naW5nIHRoZSBjb250ZW50LCB0cmFuc2xhdGUgdGhlCnN1Ym1pc3Npb24gdG8gYW55IG1lZGl1bSBvciBmb3JtYXQgZm9yIHRoZSBwdXJwb3NlIG9mIHByZXNlcnZhdGlvbi4KCllvdSBhbHNvIGFncmVlIHRoYXQgRFNVIG1heSBrZWVwIG1vcmUgdGhhbiBvbmUgY29weSBvZiB0aGlzIHN1Ym1pc3Npb24gZm9yCnB1cnBvc2VzIG9mIHNlY3VyaXR5LCBiYWNrLXVwIGFuZCBwcmVzZXJ2YXRpb24uCgpZb3UgcmVwcmVzZW50IHRoYXQgdGhlIHN1Ym1pc3Npb24gaXMgeW91ciBvcmlnaW5hbCB3b3JrLCBhbmQgdGhhdCB5b3UgaGF2ZQp0aGUgcmlnaHQgdG8gZ3JhbnQgdGhlIHJpZ2h0cyBjb250YWluZWQgaW4gdGhpcyBsaWNlbnNlLiBZb3UgYWxzbyByZXByZXNlbnQKdGhhdCB5b3VyIHN1Ym1pc3Npb24gZG9lcyBub3QsIHRvIHRoZSBiZXN0IG9mIHlvdXIga25vd2xlZGdlLCBpbmZyaW5nZSB1cG9uCmFueW9uZSdzIGNvcHlyaWdodC4KCklmIHRoZSBzdWJtaXNzaW9uIGNvbnRhaW5zIG1hdGVyaWFsIGZvciB3aGljaCB5b3UgZG8gbm90IGhvbGQgY29weXJpZ2h0LAp5b3UgcmVwcmVzZW50IHRoYXQgeW91IGhhdmUgb2J0YWluZWQgdGhlIHVucmVzdHJpY3RlZCBwZXJtaXNzaW9uIG9mIHRoZQpjb3B5cmlnaHQgb3duZXIgdG8gZ3JhbnQgRFNVIHRoZSByaWdodHMgcmVxdWlyZWQgYnkgdGhpcyBsaWNlbnNlLCBhbmQgdGhhdApzdWNoIHRoaXJkLXBhcnR5IG93bmVkIG1hdGVyaWFsIGlzIGNsZWFybHkgaWRlbnRpZmllZCBhbmQgYWNrbm93bGVkZ2VkCndpdGhpbiB0aGUgdGV4dCBvciBjb250ZW50IG9mIHRoZSBzdWJtaXNzaW9uLgoKSUYgVEhFIFNVQk1JU1NJT04gSVMgQkFTRUQgVVBPTiBXT1JLIFRIQVQgSEFTIEJFRU4gU1BPTlNPUkVEIE9SIFNVUFBPUlRFRApCWSBBTiBBR0VOQ1kgT1IgT1JHQU5JWkFUSU9OIE9USEVSIFRIQU4gRFNVLCBZT1UgUkVQUkVTRU5UIFRIQVQgWU9VIEhBVkUKRlVMRklMTEVEIEFOWSBSSUdIVCBPRiBSRVZJRVcgT1IgT1RIRVIgT0JMSUdBVElPTlMgUkVRVUlSRUQgQlkgU1VDSApDT05UUkFDVCBPUiBBR1JFRU1FTlQuCgpEU1Ugd2lsbCBjbGVhcmx5IGlkZW50aWZ5IHlvdXIgbmFtZShzKSBhcyB0aGUgYXV0aG9yKHMpIG9yIG93bmVyKHMpIG9mIHRoZQpzdWJtaXNzaW9uLCBhbmQgd2lsbCBub3QgbWFrZSBhbnkgYWx0ZXJhdGlvbiwgb3RoZXIgdGhhbiBhcyBhbGxvd2VkIGJ5IHRoaXMKbGljZW5zZSwgdG8geW91ciBzdWJtaXNzaW9uLgo=
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