Objetivo: Determinar los factores epigenéticos, maternos y ambientales asociados a malformaciones congénitas del sistema nervioso en recién nacidos del Hospital Nacional Dos de Mayo en el periodo 2016 – 2022. Metodología: Estudio cuantitativo, observacional, analítico, retrospectivo de casos y controles. Resultados: En el análisis bivariado, se encontraron significativos la exposición a fármacos, factores ambientales, antecedentes familiares de malformaciones congénitas, controles prenatales inadecuados, pretérminos y pequeños para edad gestacional. En el análisis multivariado, el no consumo de ácido fólico presentó un OR=1,12 (IC95%: 1,09–1,23; p=0.043), antecedentes familiares de malformación congénita OR=3,28 (IC: 1,19–9,08; p=0.022), controles prenatales inadecuados OR=4,16 (IC: 2,32–7,45; p=<0.001), consumo de tabaco en el embarazo OR=9,28 (IC: 3,62–23,79;...